通過15O-PET評估腦氧代謝率預測雙側腦出血所致皮質性耳聾恢復的病例報告

[jlee42]

皮質性耳聾是一種罕見的中樞性聽覺障礙，表現為嚴重聽力喪失。 這種病症由聽覺皮層、聽輻射或內側膝狀體的雙側損傷引起。 本文報告了一例右側殼核出血後繼發左側丘腦出血導致皮質性耳聾恢復的病例。 通過發病時使用15O正電子發射斷層掃描（15O-PET）評估腦氧代謝率（CMRO2），有效預測了功能預後。 使用15O-PET評估CMRO2對於預測皮質性耳聾的預後具有重要價值。 我們應警惕卒中患者出現皮質性耳聾的可能性，特別是那些具有雙側顳葉病變、鄰近聽覺通路的基底節區病變或腦幹病變（包括既往存在病變）的患者。

關鍵詞： 皮質性耳聾，15O-PET，腦氧代謝率，腦出血

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亮點
15O-PET評估CMRO2可能對預測皮質性耳聾的預後具有重要價值。
神經耳科學檢查可加深對皮質性耳聾的診斷。
臨床醫生需要警惕卒中患者出現皮質性耳聾的可能性。
1. 引言
皮質性耳聾最初由Wernicke於1883年描述，其特徵是純音聽力閾值升高，導致儘管聽覺傳導通路（從內耳到腦幹）功能正常，仍會出現耳聾。 聽覺皮層、聽輻射或內側膝狀體的雙側損傷可能導致皮質性耳聾。 由於該病罕見，準確診斷具有挑戰性。 病變大小和潛在疾病被確定為影響功能預後的因素。 本文報告了一例左側丘腦出血繼發右側殼核出血導致皮質性耳聾恢復的病例，通過15O正電子發射斷層掃描（15O-PET）評估腦氧代謝率（CMRO2），在預測功能預後方面具有重要價值。

2. 病例報告
一位49歲右利手男性因意識障礙和左側偏癱首次入院。 平掃計算機斷層掃描（CT）顯示右側殼核高密度病變，提示腦出血。 在接受神經內鏡血腫清除術后，其改良Rankin量表（mRS）評分恢復至0級並重返社會。 五年後，該患者再次出現意識障礙和右側偏癱，作為急診病例被送入我院。 腦部MRI顯示左側丘腦至顳幹區域存在亞急性血腫伴周圍水腫，以及右側殼核舊出血灶（圖1A-C）。 未發現橋小腦角至內聽道等部位的佔位性病變。 15O-PET顯示右側額葉和整個顳葉（包括右側聽覺皮層）的腦血流量（CBF）和CMRO2分別較左側下降17%和22%（根據三維立體定位感興趣區範本（3DSRT）分析）（圖1D，E）。 入院第二天，患者出現煩躁不安。 第五天，患者主訴聽力喪失。 進行Rinne和Weber測試，懷疑為雙側感音神經性聽力損失。 第六天，患者諮詢耳鼻喉科專家，神經耳科檢查顯示純音測聽（PTA）顯示雙側重度耳聾（圖2A）。 聽覺腦幹反應（ABR）顯示雙側30dB以內的波形正常，I-V波無延遲（圖2B）。 0.5-4kHz聽性穩態反應（ASSR）雙側正常，表明從耳蝸神經到腦幹無損傷（圖2C）。 評估從腦幹到中樞聽覺皮層通路的中潛伏期反應（MLR）顯示左側存在P0、N0和Pa波，但重複性差，右側未觀察到波形。 失真產物耳聲發射（DPOAE）顯示雙側反應，排除了內耳損傷引起的嚴重聽力損失。 基於上述檢查結果，診斷為皮質性耳聾，其讒妄癥狀歸因於聽力損害。 此後，患者於第22天轉至康復醫院，mRS評分為3級，聽力無改善。 3.5個月後患者出院，PTA確認雙側聽力改善為中度聽力損失（圖2D），八個月後已能進行日常對話。

圖1.
MRI顯示左側丘腦至顳干區域亞急性血腫伴周圍水腫，右側殼核舊出血灶（A：彌散加權成像，B：液體衰減反轉恢復，C：磁敏感加權成像）。 15O-PET顯示右側顳葉攝取減少（D：CBF，E：CMRO2）。

圖2.
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第二次入院時的神經耳科檢查結果。 A：純音測聽（PTA）顯示雙側重度聽力損失。 B：聽覺腦幹反應（ABR）顯示I-V波正常範圍。 C：聽性穩態反應（ASSR）顯示雙側正常反應。 D：PTA顯示雙側聽力改善。

3. 討論
本病例中，患者最初表現為煩躁不安癥狀，隨後主訴聽力喪失。 因此進行了包括ABR、ASSR、MLR和DPOAE在內的客觀聽力測試。 聽力測試確認了皮質性耳聾診斷，強調了對聽覺通路周圍病變的卒中患者的警惕性。 因此，對於雙側顳葉聽輻射、基底節區（包括舊病變）附近的卒中患者，必須警惕皮質性耳聾、失語症和聽覺失認症的可能性。 Silva等回顧了46例缺血性和出血性卒中后皮質性耳聾病例，發病年齡21-82歲，27例為男性。 36例（78%）病變位於顳上回（STG）和Heschl氏回，其餘9例病變涉及丘腦、基底節和腦幹等部位。 37例有隨訪數據，2例在發病數小時後癥狀改善，21例（56%）在5天至3年後改善，40例（38%）無改善（隨訪期4個月至3年）。 關於病變位置與預後的關係，2例痊癒患者僅存在STG和Heschl氏回病變。 雖然未充分考慮病變大小，但既往研究表明，病變局限於STG和Heschl氏回的患者預後可能更好。 從內側丘系投射到顳葉的聽覺放射分為三個區域：膝部、幹區和扇區。 膝部的神經纖維緊密彙聚，而幹區和扇區呈輻射狀分散，穿過顳葉相對較大的區域。 因此，靠近膝部的基底節病變比顳葉病變預後更差。 本病例首次出血位於右側殼核，第二次為左側丘腦出血。 第二次左側丘腦出血時，血腫較小且未累及聽覺放射的膝部。 此外，15O-PET顯示右側顳葉整體CBF和CMRO2較左側下降，左側顳葉未見變化。 由於左側顳葉CBF和CMRO2未降低，腦功能活動保持，提示患者在急性期存在皮質性耳聾但隨後恢復。 這意味著左側聽覺放射未完全受損，提示聽力可能隨時間改善。 若觀察到雙側顳葉CBF和CMRO2攝取下降，則可確定皮質性耳聾無恢復可能。 雖然上述解剖擴散是卒中後皮質性耳聾的重要預後因素，但本病例提示15O-PET（尤其是CMRO2）可能能夠預測聽力功能的恢復